Macrophage activation syndrome in neonatal lupus presenting with fever and rash

유지윤; 김태환; 김예지; 강현미; 유인혁; 임정우; 이수영; 정대철

doi:10.4078/jrd.2023.0039

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자료유형: 학술저널

저자정보: 유지윤 (Department of Pediatrics, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea) 김태환 (Department of Pediatrics, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea) 김예지 (Department of Pediatrics, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Vaccine Bio Research Institute, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea) 강현미 (가톨릭대학교) 유인혁 (Department of Pediatrics, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea.) 임정우 (가톨릭대학교) 이수영 (가톨릭대학교) 정대철 (가톨릭대학교)

저널정보: 대한류마티스학회 대한류마티스학회지 Journal of Rheumatic Diseases Vol.31 No.1

발행연도: 2024.1

수록면: 49 - 53 (5page)

DOI: 10.4078/jrd.2023.0039

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Neonatal lupus can occur in infants born to mother with autoimmune disorders through transplacental auto-antibodies. Clinical manifestations in neonatal lupus include cutaneous lesions and hematologic or hepatobiliary findings resembling those seen in systemic lupus erythematosus. In autoimmune state, macrophage activation syndrome (MAS) represent a critical and potentially fatal complication that can result in mortality if not immediately identified and managed with the appropriate care. Here we present a 33-day-old girl diagnosed with neonatal lupus and serious MAS. She was delivered by a primipara mother who did not exhibit any autoimmune symptoms. The patient visited the hospital due to fever and pancytopenia. Laboratory data were compatible with MAS, including pancytopenia, high level of ferritin, soluble interleukin-2, and decreased natural killer cell activity. In addition, autoimmune study showed positive results for anti-nuclear antibody (ANA), anti-Sjogren syndrome antigen A (SSA), and SSB, The autoimmune study for mother also showed positive results for ANA, anti-SSA, and SSB. The patient recovered after she received high dose steroid and supportive care. Our case indicates that neonatal lupus should be taken into consideration when fever, erythematous skin rash, and pancytopenia are observed in infants, even if their mothers have no prior history of autoimmune conditions.

#Macrophage activation syndrome #Neonatal systemic lupus erythematosus

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