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저자정보
저널정보
대한신경과학회 Journal of Clinical Neurology Journal of Clinical Neurology 제15권 제1호
발행연도
2019.1
수록면
108 - 115 (8page)

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Background and Purpose Tafamidis functions to delay the loss of function in transthyretin familial amyloid polyneuropathy (TTR-FAP), which is a rare inherited amyloidosis with progressive sensorimotor and autonomic polyneuropathy. This systematic literature review and meta-analysis evaluated the efficacy and safety of tafamidis in TTR-FAP patients, with the aim of improving the evidence-based medical evidence of this treatment option for TTP-FAP. Methods A systematic search of the English-language literature in five databases was performed through to May 31, 2018 by two reviewers who independently extracted data and assessed the risk of bias. We extracted efficacy and safety outcomes and performed a meta-analysis. Statistical tests were performed to check for heterogeneity and publication bias. Results The meta-analysis identified six relevant studies. The tafamidis group showed smaller changes from baseline in the Neuropathy Impairment Score–Lower Limbs [mean difference (MD)=-3.01, 95% confidence interval (CI)=-3.26 to -2.75, p<0.001] and the Norfolk Quality of Life-Diabetic Neuropathy total quality of life score (MD=-6.67, 95% CI=-9.70 to -3.64, p<0.001), and a higher modified body mass index (MD=72.45, 95% CI=69.41 to 75.49, p<0.001), with no significant difference in total adverse events [odds ratio (OR)=0.69, 95% CI=0.35 to 1.35, p= 0.27]. The incidence of adverse events did not differ between tafamidis and placebo treatment except for fatigue (OR=0.13, 95% CI=0.02 to 0.72, p=0.02) and hypesthesia (OR=0.16, 95% CI=0.03 to 0.92, p=0.04). Conclusions This systematic review and meta-analysis has demonstrated that tafamidis delays neurologic progression and preserves a better nutritional status and the quality of life. The rates of adverse events did not differ between the patients in the tafamidis and placebo groups. Tafamidis might be a safer noninvasive option for patients with TTR-FAP.

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참고문헌 (45)

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Schmidt HH / 2018 / Estimating the global prevalence of transthyretin familial amyloid polyneuropathy / Muscle Nerve 57:829~837 google schola Hund E / 2001 / Transthyretin-associated neuropathic amyloidosis. Pathogenesis and treatment / Neurology 56:431~435 google schola Benson MD / 2003 / The hereditary amyloidoses / Best Pract Res Clin Rheumatol 17:909~927 google schola Andersson R / 1976 / Familial amyloidosis with polyneuropathy. A clinical study based on patients living in northern Sweden / Acta Med Scand Suppl 590:1~64 google schola Planté-Bordeneuve V / 1998 / Genotypic-phenotypic variations in a series of 65 patients with familial amyloid polyneuropathy / Neurology 51:708~714 google schola

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