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저널정보
대한병리학회 Journal of Pathology and Translational Medicine Journal of Pathology and Translational Medicine 제53권 제2호
발행연도
2019.1
수록면
129 - 135 (7page)

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Patients with Beckwith-Wiedemann syndrome (BWS) are predisposed to developing embryonal tumors, with hepatoblastoma being the most common type. Our patient showed hemihypertrophy, macroglossia, and paternal uniparental disomy in chromosome 11 and was diagnosed with BWS. When the patient was 9 months old, a 2.5 × 1.5 cm oval hypoechoic exophytic mass was detected in the inferior tip of his right liver. Preoperative imaging identified it as hepatoblastoma; however, histologic, immunohistochemistry, and electron microscopic findings were compatible with adrenal cortical neoplasm with uncertain malignant potential. The origin of the adrenal tissue seemed to be heterotopic. Here, we describe for the first time an adrenal cortical neoplasm with uncertain malignant potential arising in the heterotopic adrenal cortex located in the liver of a patient with BWS.

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참고문헌 (13)

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Shuman C / 1993 / GeneReviews / University of Washington google schola Pettenati MJ / 1986 / Wiedemann-Beckwith syndrome : presentation of clinical and cytogenetic data on 22 new cases and review of the literature / Hum Genet 74:143~154 google schola Sotelo-Avila C / 1976 / Neoplasms associated with the Beckwith-Wiedemann syndrome / Perspect Pediatr Pathol 3:255~272 google schola DeBaun MR / 1998 / Risk of cancer during the first four years of life in children from The Beckwith-Wiedemann Syndrome Registry / J Pediatr 132(3 Pt 1):398~400 google schola Stocker JT / 2015 / Stocker and Dehner’s pediatric pathology / Lippincott Williams & Wilkins google schola

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