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저자정보
Jin Ah Kim (Sungkyunkwan University) Young Bae Choi (Chung-Ang University Hospital) Eun Sang Yi (Sungkyunkwan University) Ji Won Lee (Sungkyunkwan University) Ki Woong Sung (Sungkyunkwan University) Hong Hoe Koo (Sungkyunkwan University) Keon Hee Yoo (Sungkyunkwan University)
저널정보
대한혈액학회 Blood Research Blood Research Vol.51 No.4
발행연도
2016.1
수록면
256 - 260 (5page)

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BackgroundKasabach-Merritt syndrome (KMS) is a rare but life-threatening illness. The purpose of this study is to report our single-center experience with KMS.MethodsWe reviewed the medical records of 13 patients who were diagnosed with KMS between 1997 and 2012 at Samsung Medical Center. Treatment response was defined as follows: 1) hematologic complete response (HCR) – platelet count ＞130×109/L without trans-fusion; 2) clinical complete response (CCR) – complete tumor disappearance or small residual vascular tumor displaying lack of proliferation for at least 6 months after treatment discontinuation.ResultsParticipants included 7 male and 6 female patients. The median initial hemoglobin levels and platelet counts were 9.7 g/dL (range, 6.6‒11.6 g/dL) and 11×109/L (range, 3‒38×109/L), respectively. Twelve patients received corticosteroid and interferon-alpha as initial treatment, and the remaining patient received propranolol instead of corticosteroid. Two patients with unsatisfactory response to the initial treatment received weekly vincristine. Successful discontinuation of medication was possible at a median of 301 days (range, 137‒579) in all patients except one who was lost to follow-up. The median times to achieve HCR and CCR were 157 days and 332 days, respectively. The probabilities of achieving HCR and CCR were 77% and 54% at 1 year, and 88% and 86% at 2.5 years, respectively.ConclusionThe prognosis of KMS in our cohort was excellent. Our data suggest that individualized treatment adaptation according to response may be very important for the successful treatment of patients with KMS.

목차

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참고문헌 (29)

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Haisley-Royster C / 2002 / Kasabach-Merritt phenomenon: a retrospective study of treatment with vincristine / J Pediatr Hematol Oncol 24:459~462 google schola Enjolras O / 1997 / Infants with Kasabach-Merritt syndrome do not have "true" hemangiomas / J Pediatr 130:631~640 google schola el-Dessouky M / 1988 / Kasabach-Merritt syndrome / J Pediatr Surg 23:109~111 google schola Kasabach HH / 1940 / Capillary hemangioma with extensive purpura: report of a case / Am J Dis Child 59:1063~1070 google schola Garcia-Monaco R / 2012 / Kaposiform hemangioendothelioma with Kasabach-Merritt phenomenon:successful treatment with embolization and vincristine in two newborns / J Vasc Interv Radiol 23:417~422 google schola

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