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자료유형
학술저널
저자정보
Sim, Yang-Won (Department of Neurosurgery, Chungbuk National University College of Medicine) Lee, Mou-Seop (Department of Neurosurgery, Chungbuk National University College of Medicine) Kim, Young-Gyu (Department of Neurosurgery, Chungbuk National University College of Medicine) Kim, Dong-Ho (Department of Neurosurgery, Chungbuk National University College of Medicine)
저널정보
대한신경외과학회 대한신경외과학회지 대한신경외과학회지 제50권 제3호
발행연도
2011.1
수록면
256 - 259 (4page)

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We report a rare case of Williams syndrome accompanying moyamoya disease in whom postoperative global cerebral infarction occurred unpredictably. Williams syndrome is an uncommon hereditary disorder associated with the connective tissue abnormalities and cardiovascular disease. To our knowledge, our case report is the second case of Williams syndrome accompanying moyamoya disease. A 9-year-old boy was presented with right hemiparesis after second operation for coarctation of aorta. He was diagnosed as having Williams syndrome at the age of 1 year. Brain MRI showed left cerebral cortical infarction, and angiography showed severe stenosis of bilateral internal carotid arteries and moyamoya vessels. To reduce the risk of furthermore cerebral infarction, we performed indirect anastomosis successfully. Postoperatively, the patient recovered well, but at postoperative third day, without any unusual predictive abnormal findings the patient's pupils were suddenly dilated. Brain CT showed the global cerebral infarction. Despite of vigorous treatment, the patient was not recovered and fell in brain death one week later. We suggest that in this kind of labile patient with Williams syndrome accompanying moyamoya disease, postoperative sedation should be done with more thorough strict patient monitoring than usual moyamoya patients. Also, we should decide the revascularization surgery more cautiously than usual moyamoya disease. The possibility of unpredictable postoperative ischemic complication should be kept in mind.
#Moyamoya disease #Williams syndrome #Postoperative infarction #Ischemic complication

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참고문헌 (13)

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Chapman CA / 1996 / Neurologic findings in children and adults with Williams syndrome / J Child Neurol 11:63~65 google schola Iwama T / 1996 / The relevance of hemodynamic factors to perioperative ischemic complications in childhood moyamoya disease / Neurosurgery 38:1120~1126 google schola Kawai M / 1993 / An autopsied case of Williams syndrome complicated by moyamoya disease / Acta Paediatr Jpn 35:63~67 google schola Kim SH / 2005 / Risk factors for postoperative ischemic complications in patients with moyamoya disease / JOURNAL OF NEUROSURGERY 103:433~438 google schola Morris CA / 1988 / Natural history of Williams syndrome: physical characteristics / J Pediatr 113:318~326 google schola

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