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A cystic compound odontoma in the maxillary sinus occurred in a 13-year-old boy. who had missing right upper third molar without having the history of extraction of the wisdom tooth. He complained nasal stuffiness. headache. and pain on the affected face. resembling any sign and symptoms of the maxillary sinus problems. The cystic compound. sized 2 x 1.5 cm in diameter was pedunculated and attached on the posterior wall of the right maxillary sinus and above the antral floor. The location of the compound odontoma in the maxillary sinus was confirmed after panoramic. waters. spiral tomographic. CT examinations and surgical exploration. Its location was on the medial. posterior. superior to the normal position of the maxillary third molar or the maxillary dental arch. The cystic odontoma in the maxillary sinus made the patient have the signs and symptoms of maxillary sinusitis. The cystic compound odontoma might be originated from the dental lamina of the missing upper right third molar. The 'V principle' of the upper jaw growth and the pneumatization process of the maxillary sinus could explain why the compound odontoma had peduncular shape and the location of odontoma was on the medial. superior to the normal position of the maxillary dental arch.
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