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Trichoblastic carcinoma is a rare malignant neoplasm of follicular germ cell origin; to the best of our knowledge, only six trichoblastic carcinomas arising in trichoblastomas have appeared on the literature. We recently experienced a trichoblastic carcinoma arising in a long standing trichoblastoma. A 68-year old woman came to the hospital with a chief complaint of an ulcerated nodule on her face. The nodule, 1.1×0.9 cm with an asymmetrical configuration, had been present and unchanged for more than 20 years, however, it grew suddenly with painful burning sensation. An excisional biopsy was performed and disclosed a deeply invasive, highgrade carcinoma, which consisted of cohesive epithelial cells arranged in irregular plump or germinative cell nests of various sizes. However, at the periphery of the tumor was a benign trichoblastoma surrounded by perifollicular sheath. We believe that the present case is a trichoblastic carcinoma developed via malignant transformation of pre-existing trichoblastoma.

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