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Cilostazol is a phosphodiesterase inhibitor that has been shown to have similar efficacy in stroke prevention but fewer hemorrhagic events compared with aspirin. We report a case of spontaneous spinal epidural hematoma (SSEH) in a 67-year-old woman who has been treated with cilostazol for cerebral infarction. The patient was presented with sudden neck pain and right hemiparesis. Thirteen days after the onset, she recovered completely. Even cilostazol, which is a relatively safer drug in terms of bleeding risk compared to other antiplatelet agents, may cause SSEH. Therefore, physicians should keep in mind rare, but potentially fatal, bleeding complications such as SSEH when prescribing antiplatelet agents.

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